作者：吴平凡，雷振革，吴坚，陈林林，南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科

1病例报告

患者赵某某，女，20岁，2014年12月因舌下反复肿胀伴舌尖溢分泌物2年收入南昌大学附属口腔医院。患者2年前出现舌下反复肿胀，且舌尖部有分泌物流出，行抗炎治疗，肿胀可缓解，但不能完全消退。

5 d前口底舌下明显肿胀，于南昌大学第一附属医院行细胞穿刺检查：舌尖及口底囊肿伴感染。本院门诊以“口底皮样囊肿伴舌瘘”收治入院。临床检查：口底舌系带 根部可见一肿物（图1），大小约1.5 cm×1.5 cm，表面黏膜色泽正常，边界清楚，微突出于黏膜表面，质地中等，不活动，无压痛。舌尖处有一针尖大小瘘口，吞咽时或挤压口底包块可见舌尖瘘口处有黄色角 化物溢出。舌活动自如，无麻木感。

结合病史及穿刺检查考虑皮样囊肿可能性大。完善术前检查后，于全身麻醉下行口底皮样囊肿切除术+瘘管切除术，术中采取舌下正中纵行切口摘除囊肿，见肿物位于 黏膜下，钝性分离囊肿时，可见舌尖部有角化物溢出，包膜完整，与周围组织无粘连，追踪瘘管从舌腹部一直到舌尖舌背部（图2），切除舌尖瘘口周围部分舌肌， 分层缝合伤口，口底留置橡皮引流条一根。术后病理：口底皮样囊肿合并瘘管形成（图3）。

2讨论

皮样囊肿属于胚胎发育时多功能上皮残留产生的先天性疾病，主要位于胚胎裂隙融合处。口腔部好发于口底正中，通常认为是胚胎发育时下颌骨、舌骨鳃弓在中线融合 时原始上皮碎片或残留内陷引起的。本病例中皮样囊肿位于口底正中靠近舌系带根部，笔者认为系第一、第二对鳃弓在中线融合时被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生 发育而成。

皮样囊肿在成人中好发于20--30岁，表现为无痛性缓慢增长的包块，大小从几毫米到几厘米，取决于其初期临床表现，位于口底区可因逐渐出现阻塞现象如说话 及吞咽困难而被重视，位于颏下区可被人误认“双下巴”而漏诊。囊肿生长缓慢，不易发现，如在青春期突然迅速增大，系皮脂腺分泌大量的皮脂和上皮脱落造成。

本例患者因舌尖处瘘口有豆渣样物流出而就诊，此亦为该疾病的临床特征之一。彩超、头颅CT或MRI等检查可了解病变的囊实性、准确部位、范围及与周围组织的 解剖关系等。囊肿内毛发的强回声团块及声影是皮样囊肿的超声特征性表现，但尚不具备显示除毛发外其他皮肤附属结构的能力，故对病变的鉴别诊断尚需结合病史 及其他辅助检查，如细针吸取活检仍为明确肿物性质的首选。

皮样囊肿应与其他口腔囊肿相鉴别，如表皮样囊肿、囊性水瘤、神经纤维瘤、舌下腺囊肿。同时，还要与脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鉴别。术中可见与囊肿相连的瘘管 从舌腹正中部一直到舌尖背部，瘘口开口于舌背。患者否认舌背有外伤及手术史，但有过肿胀疼痛等炎症表现，因此瘘管可能是囊肿感染后形成或先天性的。如为先 天形成，笔者认为与舌的胚胎发育有密切关系。胚胎第5周时，第一对鳃弓内侧隆突迅速发育增长，并在中央部联合形成舌体和舌尖。

两侧的侧隆突如果在中线融合不良，则产生分叉舌、瘘管等先天性畸形，如果在中线融合时表面的上皮未能全部退化，残留上皮组织在出生后异常增殖、囊性变，即可 形成中线性上皮性囊肿，并发感染时亦可发生瘘管。本例患者瘘管在舌腹面正中，符合这一论断。手术切除是口底皮样囊肿的最佳治疗方法，一般极少复发。虽然皮 样囊肿为先天性良性病变，但仍有潜在的恶变可能，如恶变为鳞状细胞癌，因此宜尽早手术。本病例术中采取舌腹正中纵形切口进路可避开舌下腺、颌下腺导管、舌 神经、舌深动静脉等口底重要结构，因而出血少，损伤小，并便于操作；但切开时应注意舌下肉阜的后方正中部位，避免损伤下颌下腺导管开口。

来源：华西口腔医学杂志2015年12月第33卷第6期